引用本文： 馬文飚, 桑子江, 馬鑫, 乜茹. 甲狀腺內甲狀舌管囊腫誤診為甲狀腺腺瘤1例報道. 中國普外基礎與臨床雜志, 2023, 30(6): 732-733. doi: 10.7507/1007-9424.202212041 復制
1 病例資料
患者，女，43歲，以“發現頸前腫物3周”為主訴入住青海省人民醫院（簡稱“我院” ）。現病史：自訴入院前3周因受涼后發現右側頸前有腫物突出，約3 cm×2 cm大小，伴輕微頸部異物感，遂前往我院就診。專科查體：右側頸前可觸及一直徑約3 cm類圓形腫物，質韌，邊界清楚，無壓痛，可隨吞咽運動上下移動，腫物不隨伸舌活動。甲狀腺功能（簡稱“甲功” ）檢測5項和甲狀旁腺激素均正常。甲狀腺彩色多普勒超聲（簡稱“彩超” ）檢查：見甲狀腺右葉一約31 mm×20 mm大小囊實性結節，邊界清楚（圖1a），甲狀腺影像報告和數據系統分類3級；雙側頸部未見腫大淋巴結。頸部CT檢查：見甲狀腺右葉一約24 mm×20 mm×32 mm大小低密度結節（圖1b），CT值22 HU，增強掃描未見強化。完善甲狀腺彩超檢查后，術前考慮甲狀腺腺瘤。與患者充分溝通后完善術前準備，于全身麻醉下行手術治療，術中見甲狀腺右葉中下極有一直徑約30 mm大小囊實性腫物，沿瘤體邊緣完整切除瘤體，甲狀腺右葉腫瘤剖面呈多房分隔狀，囊實性混合，術中冰凍病理檢查提示良性病變，具體待石蠟標本檢查結果。術后病理檢查結果回示：（甲狀腺右葉腫瘤）送檢甲狀腺組織中見一局灶區域被覆鱗狀上皮囊腔，囊壁內纖維組織增生（圖1c），含鐵血黃素沉著，淋巴細胞及漿細胞浸潤，符合甲狀舌管囊腫；周圍甲狀腺組織中見少量淋巴細胞浸潤。患者術后1個月復查甲功5項無異常，術后每3個月復查甲狀腺彩超未見異常。現已隨訪1年，無甲狀舌管囊腫復發，無新發甲狀腺結節。
圖1
示術前甲狀腺超聲、頸部強化CT及術后病理組織學圖片
a：甲狀腺超聲見甲狀腺右葉一約31 mm×20 mm大小囊實性結節，邊界清楚（紅箭）；b：頸部增強CT見甲狀腺右葉一約24 mm×20 mm×32 mm大小低密度結節（紅箭），增強掃描未見強化；c：術后病理組織學結果（HE ×4、×20），橙箭所示為甲狀舌管囊腫囊腔，紅箭所示為囊腔被覆鱗狀上皮，黑箭所示為囊壁內纖維組織增生，綠箭所示為甲狀腺組織
2 討論
甲狀舌管囊腫是一種頸部最常見的先天性腫物，多以體檢發現或以偶然發現頸部包塊就診；它起源于甲狀舌管的殘余上皮，胚胎期在甲狀腺形成過程中發生甲狀舌管退化不全[1]，管腔內壁的被覆層上皮產生分泌物并積聚形成先天性囊腫；發病以兒童和青少年居多[2-3]，性別無差異[4]。Chou等[5]將甲狀舌管囊腫按發生位置分4種：舌根部、舌骨上或頦下、平舌骨水平及舌骨下至胸骨上。Thompson等[6]報道甲狀舌管囊腫多位于平舌骨水平或舌骨下方。喬祖俊等[7]通過術前1 h向囊腫內注射亞甲藍，根據術中亞甲藍亞分布范圍及甲狀舌管囊腫、瘺管及網狀瘺管分支與舌骨關系發現，舌骨下囊腫或網狀瘺管分支且舌骨上單純瘺管者占比達50.72%，舌骨上下均有囊腫或網狀瘺管分支者占31.62%。
位于甲狀腺腺體外部的甲狀舌管囊腫臨床診斷較為容易，典型查體為頸部腫物隨伸舌上下移動，穿刺活檢及彩超也有助于診斷。而位于甲狀腺腺葉內的甲狀舌管囊腫易誤診為甲狀腺結節，國內外先后報道了5例甲狀腺內甲狀舌管囊腫，初診時考慮為甲狀腺結節，后通過腫塊穿刺或術后病理確診為甲狀舌管囊腫[8-11]。本例甲狀舌管囊腫部位罕見患者，術前甲狀腺彩超和頸部CT初步診斷甲狀腺腺瘤，并未考慮甲狀舌管囊腫，且患者查體也與甲狀舌管囊腫的典型體征不符合，術中快速冰凍病理學檢查僅提示良性病變，故僅行腫物切除，未行經典的Sistrunk術式。湯普森[12]指出，甲狀舌管囊腫作為頸前正中線甲狀舌管的持續存在和囊性擴張，其組織病理學診斷要點包括：非炎性囊腫鏡下可見呼吸道柱狀上皮，偶有鱗狀上皮；炎性囊腫可能會導致化生（鱗狀上皮）。而甲狀腺囊腫囊壁內皮多為扁平的濾泡上皮細胞，可根據囊壁上皮細胞的組成協助病理診斷。該患者術后病理診斷明確，告知風險后密切隨診至今。
甲狀舌管囊腫的唯一治療手段是手術切除，手術方式是它是否復發的重要因素[13]。傳統手術主要為囊腫單純切除或囊腫感染后切開引流，因甲狀舌管的殘余組織可位于舌骨內，術中未切除該部分舌骨導致術后復發率高[14]。1920年Sistrunk提出在切除甲狀舌管囊腫的同時切除舌骨中段1/3，同時切除舌骨至舌盲孔之間舌骨上肌群內的瘺管組織，該術式可使復發率降至3%～5%[15-16]，Sistrunk術式目前仍是治療甲狀舌管囊腫或瘺管的首選方式。Maddalozzo等[17]認為，甲狀舌管囊腫復發是由于切除不完全，對2003–2008年間的60例甲狀舌管囊腫進行回顧性研究發現，舌骨水平上甲狀舌管分支離中線的最遠距離約0.96 cm，認為切除舌骨中段至少1.0 cm且一并切除其附著組織才利于徹底切除病灶，減少復發。
總之，甲狀舌管囊腫可發生于自舌盲孔至胸骨上切跡間任何部位，除感染、竇道外，癌變率為0.7%～1%[18-19]。甲狀腺內甲狀舌管囊腫極為罕見，影像學和術中鑒別難度大，易誤診；術前通過影像學檢查難發現瘺管，術中肉眼更不易發現瘺管，增加了術后復發風險，故術前腫塊穿刺或術中冰凍病理學檢查有助于明確診斷。若術中明確甲狀腺內甲狀舌管囊腫，應仔細尋找瘺管，按Sistrunk術式完整切除囊腫、瘺管及部分舌骨；若術后病理學檢查明確者，應密切隨診同時告知患者復發風險，必要時再手術。
重要聲明
利益沖突聲明：本文全體作者閱讀并理解了《中國普外基礎與臨床雜志》的政策聲明，我們沒有相互競爭的利益。
作者貢獻聲明：馬文飚參與手術操作和文章撰寫；桑子江參與數據整理和部分文章內容撰寫；馬鑫參與患者跟蹤隨訪；乜茹對文章提出意見并進行了修改。
倫理聲明：本研究通過了青海省人民醫院醫學倫理委員會的審批。
1 病例資料
患者，女，43歲，以“發現頸前腫物3周”為主訴入住青海省人民醫院（簡稱“我院” ）。現病史：自訴入院前3周因受涼后發現右側頸前有腫物突出，約3 cm×2 cm大小，伴輕微頸部異物感，遂前往我院就診。專科查體：右側頸前可觸及一直徑約3 cm類圓形腫物，質韌，邊界清楚，無壓痛，可隨吞咽運動上下移動，腫物不隨伸舌活動。甲狀腺功能（簡稱“甲功” ）檢測5項和甲狀旁腺激素均正常。甲狀腺彩色多普勒超聲（簡稱“彩超” ）檢查：見甲狀腺右葉一約31 mm×20 mm大小囊實性結節，邊界清楚（圖1a），甲狀腺影像報告和數據系統分類3級；雙側頸部未見腫大淋巴結。頸部CT檢查：見甲狀腺右葉一約24 mm×20 mm×32 mm大小低密度結節（圖1b），CT值22 HU，增強掃描未見強化。完善甲狀腺彩超檢查后，術前考慮甲狀腺腺瘤。與患者充分溝通后完善術前準備，于全身麻醉下行手術治療，術中見甲狀腺右葉中下極有一直徑約30 mm大小囊實性腫物，沿瘤體邊緣完整切除瘤體，甲狀腺右葉腫瘤剖面呈多房分隔狀，囊實性混合，術中冰凍病理檢查提示良性病變，具體待石蠟標本檢查結果。術后病理檢查結果回示：（甲狀腺右葉腫瘤）送檢甲狀腺組織中見一局灶區域被覆鱗狀上皮囊腔，囊壁內纖維組織增生（圖1c），含鐵血黃素沉著，淋巴細胞及漿細胞浸潤，符合甲狀舌管囊腫；周圍甲狀腺組織中見少量淋巴細胞浸潤。患者術后1個月復查甲功5項無異常，術后每3個月復查甲狀腺彩超未見異常。現已隨訪1年，無甲狀舌管囊腫復發，無新發甲狀腺結節。
圖1
示術前甲狀腺超聲、頸部強化CT及術后病理組織學圖片
a：甲狀腺超聲見甲狀腺右葉一約31 mm×20 mm大小囊實性結節，邊界清楚（紅箭）；b：頸部增強CT見甲狀腺右葉一約24 mm×20 mm×32 mm大小低密度結節（紅箭），增強掃描未見強化；c：術后病理組織學結果（HE ×4、×20），橙箭所示為甲狀舌管囊腫囊腔，紅箭所示為囊腔被覆鱗狀上皮，黑箭所示為囊壁內纖維組織增生，綠箭所示為甲狀腺組織
2 討論
甲狀舌管囊腫是一種頸部最常見的先天性腫物，多以體檢發現或以偶然發現頸部包塊就診；它起源于甲狀舌管的殘余上皮，胚胎期在甲狀腺形成過程中發生甲狀舌管退化不全[1]，管腔內壁的被覆層上皮產生分泌物并積聚形成先天性囊腫；發病以兒童和青少年居多[2-3]，性別無差異[4]。Chou等[5]將甲狀舌管囊腫按發生位置分4種：舌根部、舌骨上或頦下、平舌骨水平及舌骨下至胸骨上。Thompson等[6]報道甲狀舌管囊腫多位于平舌骨水平或舌骨下方。喬祖俊等[7]通過術前1 h向囊腫內注射亞甲藍，根據術中亞甲藍亞分布范圍及甲狀舌管囊腫、瘺管及網狀瘺管分支與舌骨關系發現，舌骨下囊腫或網狀瘺管分支且舌骨上單純瘺管者占比達50.72%，舌骨上下均有囊腫或網狀瘺管分支者占31.62%。
位于甲狀腺腺體外部的甲狀舌管囊腫臨床診斷較為容易，典型查體為頸部腫物隨伸舌上下移動，穿刺活檢及彩超也有助于診斷。而位于甲狀腺腺葉內的甲狀舌管囊腫易誤診為甲狀腺結節，國內外先后報道了5例甲狀腺內甲狀舌管囊腫，初診時考慮為甲狀腺結節，后通過腫塊穿刺或術后病理確診為甲狀舌管囊腫[8-11]。本例甲狀舌管囊腫部位罕見患者，術前甲狀腺彩超和頸部CT初步診斷甲狀腺腺瘤，并未考慮甲狀舌管囊腫，且患者查體也與甲狀舌管囊腫的典型體征不符合，術中快速冰凍病理學檢查僅提示良性病變，故僅行腫物切除，未行經典的Sistrunk術式。湯普森[12]指出，甲狀舌管囊腫作為頸前正中線甲狀舌管的持續存在和囊性擴張，其組織病理學診斷要點包括：非炎性囊腫鏡下可見呼吸道柱狀上皮，偶有鱗狀上皮；炎性囊腫可能會導致化生（鱗狀上皮）。而甲狀腺囊腫囊壁內皮多為扁平的濾泡上皮細胞，可根據囊壁上皮細胞的組成協助病理診斷。該患者術后病理診斷明確，告知風險后密切隨診至今。
甲狀舌管囊腫的唯一治療手段是手術切除，手術方式是它是否復發的重要因素[13]。傳統手術主要為囊腫單純切除或囊腫感染后切開引流，因甲狀舌管的殘余組織可位于舌骨內，術中未切除該部分舌骨導致術后復發率高[14]。1920年Sistrunk提出在切除甲狀舌管囊腫的同時切除舌骨中段1/3，同時切除舌骨至舌盲孔之間舌骨上肌群內的瘺管組織，該術式可使復發率降至3%～5%[15-16]，Sistrunk術式目前仍是治療甲狀舌管囊腫或瘺管的首選方式。Maddalozzo等[17]認為，甲狀舌管囊腫復發是由于切除不完全，對2003–2008年間的60例甲狀舌管囊腫進行回顧性研究發現，舌骨水平上甲狀舌管分支離中線的最遠距離約0.96 cm，認為切除舌骨中段至少1.0 cm且一并切除其附著組織才利于徹底切除病灶，減少復發。
總之，甲狀舌管囊腫可發生于自舌盲孔至胸骨上切跡間任何部位，除感染、竇道外，癌變率為0.7%～1%[18-19]。甲狀腺內甲狀舌管囊腫極為罕見，影像學和術中鑒別難度大，易誤診；術前通過影像學檢查難發現瘺管，術中肉眼更不易發現瘺管，增加了術后復發風險，故術前腫塊穿刺或術中冰凍病理學檢查有助于明確診斷。若術中明確甲狀腺內甲狀舌管囊腫，應仔細尋找瘺管，按Sistrunk術式完整切除囊腫、瘺管及部分舌骨；若術后病理學檢查明確者，應密切隨診同時告知患者復發風險，必要時再手術。
重要聲明
利益沖突聲明：本文全體作者閱讀并理解了《中國普外基礎與臨床雜志》的政策聲明，我們沒有相互競爭的利益。
作者貢獻聲明：馬文飚參與手術操作和文章撰寫；桑子江參與數據整理和部分文章內容撰寫；馬鑫參與患者跟蹤隨訪；乜茹對文章提出意見并進行了修改。
倫理聲明：本研究通過了青海省人民醫院醫學倫理委員會的審批。
