引用本文： 楊麟, 王靜. 縱隔膿腫繼發縱隔支氣管瘺一例. 中國呼吸與危重監護雜志, 2016, 15(6): 610-612. doi: 10.7507/1671-6205.2016139 復制
臨床資料
患者男性，49歲。以“間斷發熱，胸悶半個月”為主訴于2015年10月12日收入我科。半個月前受涼后出現胸痛，發熱，伴頸部壓迫感，體溫最高38 ℃，為稽留熱，無呼吸困難，咳嗽，咳痰。無牙周炎、扁桃體炎病史，無異物吞咽或誤吸史，無外傷及局部軟組織皮膚感染史。就診于當地醫院，行胸部CT示左前縱隔軟組織密度影，邊緣不規則，密度均勻，截面大小為5 cm×3 cm，右側胸腔包裹性積液，診斷為：(1)前縱隔占位:腫瘤？(2)右側胸腔積液。給予抗感染治療(具體不詳)，效果不佳，遂轉至我院。
入院查體：體溫36.5 ℃，心率77次/min，呼吸：20次/min，血壓：125/78 mm Hg (1 mm Hg=0.133 kPa)。扁桃體無腫大及化膿，全身皮膚無膿腫，潰瘍，淺表淋巴結未觸及，呼吸運動正常，胸廓無局部壓痛，觸覺語顫正常，無胸膜摩擦感，雙肺聽診均為清音，右下肺呼吸音減低，未聞及干濕性啰音。余查體無異常。初步診斷：(1)左前縱隔占位；(2)右側胸腔積液。入院后完善相關輔助檢查：血常規：白細胞20.30×109/L，中性粒細胞百分比88.2%，中性粒細胞17.9×109/L，紅細胞3.47×1012/L，血紅蛋白101 g/L。胸部增強CT (2015-10-14)示前、上縱隔內可見較多液體及少量氣體影，形成包裹，心包積液，雙側胸腔積液，雙肺炎癥(圖 1)。更改診斷：(1)縱隔膿腫；(2)多漿膜腔積液；(3)雙肺炎癥。于2015年10月14日給予甲硝唑聯合比阿培南抗感染，糾正水電解質平衡紊亂，營養支持等對癥治療，后患者間斷出現發熱，體溫波動于38~38.9 ℃。治療4 d后，血培養結果示：多耐咽峽炎鏈球菌，左氧氟沙星敏感，更改抗生素為替硝唑聯合左氧氟沙星，同時給予CT引導下縱隔穿刺術，置入閉式引流管，連接負壓吸引瓶，給予胸腔、心包穿刺及閉式引流術。共引流出膿性分泌物約300 mL，行引流液細菌培養，結果示嗜麥芽糖寡養假單胞菌。期間患者無明顯誘因出現嘔血，量約100 mL，急查血常規：紅細胞2.96×1012/L，血紅蛋白81 g/L。考慮縱隔膿腫可能繼發縱隔食管瘺，遂給予輸注AB型懸浮紅細胞2單位，抑制胃酸分泌，保護胃黏膜及其他對癥治療，患者病情穩定、無繼續嘔血后行上消化道造影及鼻空腸營養管置入術，上消化道造影結果示十二指腸水平部憩室，無明顯食管氣管瘺，無縱隔食管瘺。抗感染治療14 d后患者體溫恢復正常，無胸悶，咳嗽，咳痰，更改抗生素為奧硝唑聯合替考拉寧同時給予奧硝唑膿腔沖洗，膿液引流。治療期間患者再次出現嘔血，量約100 mL，急查血常規：紅細胞2.06×1012/L，血紅蛋白60 g/L，糞便隱血陽性，立即給予白眉蛇毒血凝酶、生長抑素、奧美拉唑等藥物應用，輸注AB型懸浮紅細胞2單位，禁食禁水，腸外營養支持等相關輔助治療。因考慮患者反復發生上消化道出血且病因不明，遂請消化內科會診，會診意見懷疑是否存在食管或氣管惡性腫瘤所致食管縱隔瘺或食管氣管瘺。待患者無嘔血，一般情況穩定后于2015年11月1日行電子纖維食管鏡及胃鏡，結果示食管潰瘍，但未見明顯穿孔及瘺口，活檢病理：符合潰瘍伴局灶鱗狀上皮不典型增生。患者復查胸部CT (2015年11月2日)示：前上縱隔膿腫引流術后，積液，積氣較前減少，少量心包積液，雙側胸腔積液，雙肺炎癥較前好轉(圖 2)。更改抗生素為哌拉西林他唑巴坦聯合替考拉寧，繼續抗感染、持續膿腔沖洗及閉式引流等治療，但給予患者膿腔沖洗過程中發現，經縱隔引流管中注入生理鹽水后患者出現劇烈咳嗽，灌洗液經口咳出，于2015年11月5日行纖維支氣管鏡檢查，鏡下可見左右各級支氣管管腔通暢，無狹窄，未見新生物形成，黏膜光滑，經縱隔引流管注入20 mL稀釋亞甲藍后，右上葉后段支氣管可見亞甲藍溢出(圖 3)。考慮繼發縱隔支氣管瘺，排除食管縱隔瘺，食管支氣管瘺，遂拔除鼻空腸管，囑患者緩慢進食流食，2015年11月7日復查血常規：白細胞6.4×109/L，紅細胞4.04×1012/L，血紅蛋白120 g/L, 中性粒細胞百分比48.6%，炎癥指標中降鈣素原0.079 ng/mL，C反應蛋白2.667 mg/L，血沉13 mm/1 h，再次復查胸部CT (2015年11月13日)示前、上縱隔膿腫引流術后，其內見氣體影及引流管影，積液積氣較前明顯好轉，雙肺炎癥，較明顯好轉，雙側胸腔積液，較前減少，心包少量積液較前減少。復查氣管鏡(2016年11月14日)檢查示左右各級支氣管管腔通暢，無明顯狹窄或新生物形成，黏膜光滑，經縱隔引流管注入20 mL稀釋亞甲藍后，右上葉支氣管未見亞甲藍溢出。患者拔管后出院。2016年2月23日患者返院復查胸部CT，雙肺未見明顯異常，復查食管鏡：食管正常，慢性淺表性胃炎。因患者復查胸部CT示病灶部位完全消失，雙肺未見明顯異常，患者拒絕再次行氣管鏡檢查。
圖1
2015年10月14日胸部增強CT像a.前、中縱隔內可見較多液體及少量氣體影，形成包裹，右側胸腔包裹性積液; b.心包積液形成，右側胸腔積液
圖2
2015年11月2日胸部CT像a.前縱隔積液明顯減少，右側包裹性胸腔積液明顯減少，前縱隔內可見引流管影; b.心包積液明顯減少，右側胸腔積液明顯減少，右側胸腔內可見引流管影
圖3
2015年11月5日纖維支氣管鏡右上葉后段支氣管管腔通暢，未見明顯新生物及瘺口形成，經縱隔引流管注入稀釋亞甲藍20 mL后，右上葉支氣管腔可見亞甲藍溢出
討論
縱隔膿腫是一種發病率低，但致死率高的疾病，原發縱隔膿腫十分罕見，多繼發于臨近組織器官炎癥直接蔓延和播散[1]。原發感染灶多來源于口腔頜面部感染[2-4]，食管穿孔[5]，醫源性損傷[6]及惡性腫瘤浸潤[7]，也有胰腺炎形成胰腺縱隔瘺所致急性壞死性縱隔炎的報道[8]。Estrera等[9]認為若感染局限于氣管隆突或第4胸椎水平以上時采用頸側途徑行縱隔引流術，病變位于氣管分叉以下水平時，經胸腔鏡行縱隔引流術，術后應開放引流窗口，以利于空氣進入感染間隙，阻止厭氧菌生長及降低胸腔負壓，防止由于重力作用使感染向深部發展。縱隔膿腫常見并發癥包括感染性休克、彌散性血管內凝血、縱隔胸膜瘺及膿胸等，繼發縱隔支氣管瘺少有報道[10]。本例患者反復出現消化道出血曾一度誤導醫師認為患者繼發縱隔食管瘺、食管支氣管瘺等，直到給予患者膿腔沖洗時患者出現劇烈咳嗽并咳出灌洗液，行氣管鏡檢查，經縱隔引流管注入亞甲藍后右上葉后段支氣管可見亞甲藍溢出，明確縱隔氣管瘺診斷。本例患者的縱隔支氣管瘺在影像學上未顯示，其診斷主要借助纖維支氣管鏡的應用。
縱隔膿腫與其他部位膿腫的治療原則相同，早期徹底的膿腔引流及廣譜有效的抗生素治療是最主要的治療手段。膿腫多為厭氧菌及需氧菌混合感染，宜首選廣譜抗生素及抗厭氧菌藥物，并根據細菌培養及藥敏試驗及時調整抗生素應用，同時加強患者營養支持療法[11]。縱隔支氣管瘺不同于縱隔氣管瘺，有繼發縱隔炎和肺部感染的風險，應給予可延展金屬支架封堵瘺口[12]。但我們認為，本例患者的縱隔支氣管瘺可能繼發于縱隔膿腫，原發疾病好轉后瘺口可自行愈合，可暫不予特殊治療，后患者復查氣管鏡，經縱隔引流管注入亞甲藍后右上葉后段支氣管未見亞甲藍溢出亦證明瘺口愈合。
本例患者起病急，病情發展快，但近期無上呼吸道感染、牙周炎、扁桃體炎病史，無異物吞咽或誤吸史，無外傷及局部軟組織皮膚感染史，縱隔膿腫的原發病因不明確，轉至我院后及時的影像學及其他相關輔助檢查幫助醫師在短時間做出縱隔膿腫的診斷，且盡早行縱隔穿刺及膿腔沖洗，膿液引流以及有效的抗生素應用使患者膿毒血癥情況得到有效控制，避免了重要臟器功能的惡化及其他并發癥的發生。在治療過程中我們也注意到患者縱隔膿腔沖洗過程中出現沖洗液經口咳出這一現象，利用支氣管鏡檢查明確了縱隔支氣管瘺的診斷。
臨床資料
患者男性，49歲。以“間斷發熱，胸悶半個月”為主訴于2015年10月12日收入我科。半個月前受涼后出現胸痛，發熱，伴頸部壓迫感，體溫最高38 ℃，為稽留熱，無呼吸困難，咳嗽，咳痰。無牙周炎、扁桃體炎病史，無異物吞咽或誤吸史，無外傷及局部軟組織皮膚感染史。就診于當地醫院，行胸部CT示左前縱隔軟組織密度影，邊緣不規則，密度均勻，截面大小為5 cm×3 cm，右側胸腔包裹性積液，診斷為：(1)前縱隔占位:腫瘤？(2)右側胸腔積液。給予抗感染治療(具體不詳)，效果不佳，遂轉至我院。
入院查體：體溫36.5 ℃，心率77次/min，呼吸：20次/min，血壓：125/78 mm Hg (1 mm Hg=0.133 kPa)。扁桃體無腫大及化膿，全身皮膚無膿腫，潰瘍，淺表淋巴結未觸及，呼吸運動正常，胸廓無局部壓痛，觸覺語顫正常，無胸膜摩擦感，雙肺聽診均為清音，右下肺呼吸音減低，未聞及干濕性啰音。余查體無異常。初步診斷：(1)左前縱隔占位；(2)右側胸腔積液。入院后完善相關輔助檢查：血常規：白細胞20.30×109/L，中性粒細胞百分比88.2%，中性粒細胞17.9×109/L，紅細胞3.47×1012/L，血紅蛋白101 g/L。胸部增強CT (2015-10-14)示前、上縱隔內可見較多液體及少量氣體影，形成包裹，心包積液，雙側胸腔積液，雙肺炎癥(圖 1)。更改診斷：(1)縱隔膿腫；(2)多漿膜腔積液；(3)雙肺炎癥。于2015年10月14日給予甲硝唑聯合比阿培南抗感染，糾正水電解質平衡紊亂，營養支持等對癥治療，后患者間斷出現發熱，體溫波動于38~38.9 ℃。治療4 d后，血培養結果示：多耐咽峽炎鏈球菌，左氧氟沙星敏感，更改抗生素為替硝唑聯合左氧氟沙星，同時給予CT引導下縱隔穿刺術，置入閉式引流管，連接負壓吸引瓶，給予胸腔、心包穿刺及閉式引流術。共引流出膿性分泌物約300 mL，行引流液細菌培養，結果示嗜麥芽糖寡養假單胞菌。期間患者無明顯誘因出現嘔血，量約100 mL，急查血常規：紅細胞2.96×1012/L，血紅蛋白81 g/L。考慮縱隔膿腫可能繼發縱隔食管瘺，遂給予輸注AB型懸浮紅細胞2單位，抑制胃酸分泌，保護胃黏膜及其他對癥治療，患者病情穩定、無繼續嘔血后行上消化道造影及鼻空腸營養管置入術，上消化道造影結果示十二指腸水平部憩室，無明顯食管氣管瘺，無縱隔食管瘺。抗感染治療14 d后患者體溫恢復正常，無胸悶，咳嗽，咳痰，更改抗生素為奧硝唑聯合替考拉寧同時給予奧硝唑膿腔沖洗，膿液引流。治療期間患者再次出現嘔血，量約100 mL，急查血常規：紅細胞2.06×1012/L，血紅蛋白60 g/L，糞便隱血陽性，立即給予白眉蛇毒血凝酶、生長抑素、奧美拉唑等藥物應用，輸注AB型懸浮紅細胞2單位，禁食禁水，腸外營養支持等相關輔助治療。因考慮患者反復發生上消化道出血且病因不明，遂請消化內科會診，會診意見懷疑是否存在食管或氣管惡性腫瘤所致食管縱隔瘺或食管氣管瘺。待患者無嘔血，一般情況穩定后于2015年11月1日行電子纖維食管鏡及胃鏡，結果示食管潰瘍，但未見明顯穿孔及瘺口，活檢病理：符合潰瘍伴局灶鱗狀上皮不典型增生。患者復查胸部CT (2015年11月2日)示：前上縱隔膿腫引流術后，積液，積氣較前減少，少量心包積液，雙側胸腔積液，雙肺炎癥較前好轉(圖 2)。更改抗生素為哌拉西林他唑巴坦聯合替考拉寧，繼續抗感染、持續膿腔沖洗及閉式引流等治療，但給予患者膿腔沖洗過程中發現，經縱隔引流管中注入生理鹽水后患者出現劇烈咳嗽，灌洗液經口咳出，于2015年11月5日行纖維支氣管鏡檢查，鏡下可見左右各級支氣管管腔通暢，無狹窄，未見新生物形成，黏膜光滑，經縱隔引流管注入20 mL稀釋亞甲藍后，右上葉后段支氣管可見亞甲藍溢出(圖 3)。考慮繼發縱隔支氣管瘺，排除食管縱隔瘺，食管支氣管瘺，遂拔除鼻空腸管，囑患者緩慢進食流食，2015年11月7日復查血常規：白細胞6.4×109/L，紅細胞4.04×1012/L，血紅蛋白120 g/L, 中性粒細胞百分比48.6%，炎癥指標中降鈣素原0.079 ng/mL，C反應蛋白2.667 mg/L，血沉13 mm/1 h，再次復查胸部CT (2015年11月13日)示前、上縱隔膿腫引流術后，其內見氣體影及引流管影，積液積氣較前明顯好轉，雙肺炎癥，較明顯好轉，雙側胸腔積液，較前減少，心包少量積液較前減少。復查氣管鏡(2016年11月14日)檢查示左右各級支氣管管腔通暢，無明顯狹窄或新生物形成，黏膜光滑，經縱隔引流管注入20 mL稀釋亞甲藍后，右上葉支氣管未見亞甲藍溢出。患者拔管后出院。2016年2月23日患者返院復查胸部CT，雙肺未見明顯異常，復查食管鏡：食管正常，慢性淺表性胃炎。因患者復查胸部CT示病灶部位完全消失，雙肺未見明顯異常，患者拒絕再次行氣管鏡檢查。
圖1
2015年10月14日胸部增強CT像a.前、中縱隔內可見較多液體及少量氣體影，形成包裹，右側胸腔包裹性積液; b.心包積液形成，右側胸腔積液
圖2
2015年11月2日胸部CT像a.前縱隔積液明顯減少，右側包裹性胸腔積液明顯減少，前縱隔內可見引流管影; b.心包積液明顯減少，右側胸腔積液明顯減少，右側胸腔內可見引流管影
圖3
2015年11月5日纖維支氣管鏡右上葉后段支氣管管腔通暢，未見明顯新生物及瘺口形成，經縱隔引流管注入稀釋亞甲藍20 mL后，右上葉支氣管腔可見亞甲藍溢出
討論
縱隔膿腫是一種發病率低，但致死率高的疾病，原發縱隔膿腫十分罕見，多繼發于臨近組織器官炎癥直接蔓延和播散[1]。原發感染灶多來源于口腔頜面部感染[2-4]，食管穿孔[5]，醫源性損傷[6]及惡性腫瘤浸潤[7]，也有胰腺炎形成胰腺縱隔瘺所致急性壞死性縱隔炎的報道[8]。Estrera等[9]認為若感染局限于氣管隆突或第4胸椎水平以上時采用頸側途徑行縱隔引流術，病變位于氣管分叉以下水平時，經胸腔鏡行縱隔引流術，術后應開放引流窗口，以利于空氣進入感染間隙，阻止厭氧菌生長及降低胸腔負壓，防止由于重力作用使感染向深部發展。縱隔膿腫常見并發癥包括感染性休克、彌散性血管內凝血、縱隔胸膜瘺及膿胸等，繼發縱隔支氣管瘺少有報道[10]。本例患者反復出現消化道出血曾一度誤導醫師認為患者繼發縱隔食管瘺、食管支氣管瘺等，直到給予患者膿腔沖洗時患者出現劇烈咳嗽并咳出灌洗液，行氣管鏡檢查，經縱隔引流管注入亞甲藍后右上葉后段支氣管可見亞甲藍溢出，明確縱隔氣管瘺診斷。本例患者的縱隔支氣管瘺在影像學上未顯示，其診斷主要借助纖維支氣管鏡的應用。
縱隔膿腫與其他部位膿腫的治療原則相同，早期徹底的膿腔引流及廣譜有效的抗生素治療是最主要的治療手段。膿腫多為厭氧菌及需氧菌混合感染，宜首選廣譜抗生素及抗厭氧菌藥物，并根據細菌培養及藥敏試驗及時調整抗生素應用，同時加強患者營養支持療法[11]。縱隔支氣管瘺不同于縱隔氣管瘺，有繼發縱隔炎和肺部感染的風險，應給予可延展金屬支架封堵瘺口[12]。但我們認為，本例患者的縱隔支氣管瘺可能繼發于縱隔膿腫，原發疾病好轉后瘺口可自行愈合，可暫不予特殊治療，后患者復查氣管鏡，經縱隔引流管注入亞甲藍后右上葉后段支氣管未見亞甲藍溢出亦證明瘺口愈合。
本例患者起病急，病情發展快，但近期無上呼吸道感染、牙周炎、扁桃體炎病史，無異物吞咽或誤吸史，無外傷及局部軟組織皮膚感染史，縱隔膿腫的原發病因不明確，轉至我院后及時的影像學及其他相關輔助檢查幫助醫師在短時間做出縱隔膿腫的診斷，且盡早行縱隔穿刺及膿腔沖洗，膿液引流以及有效的抗生素應用使患者膿毒血癥情況得到有效控制，避免了重要臟器功能的惡化及其他并發癥的發生。在治療過程中我們也注意到患者縱隔膿腔沖洗過程中出現沖洗液經口咳出這一現象，利用支氣管鏡檢查明確了縱隔支氣管瘺的診斷。
